2022, Número 1
Manejo del adenoma pleomorfo parotídeo recurrente provocado por anacrónica tumorectomía. Reporte de caso clínico y revisión analítica de literatura
Idioma: Español
Referencias bibliográficas: 48
Paginas: 30-38
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RESUMEN
El adenoma pleomorfo está relacionado con una alta tasa de recurrencia. En el pasado estuvo ligada a la tumorectomía. El propósito de este artículo es mostrar por qué fracasan las tumorectomías parotídeas mostrando sus consecuencias: el adenoma pleomorfo recurrente, difícil manejo por su multinodularidad y fibrosis, y posibilidad de malignización después de repetidas cirugías. El fracaso de este caso clínico fue por la tumorectomía que ocasionó dos recurrencia tumorales, ambas al año de operadas, con diseminación multinodular periférica. La parotidectomía total con preservación del nervio facial ofreció resultados favorables, tras 42 meses de evolución no hay parálisis facial y no existe evidencia de recurrencia tumoral. El tratamiento del adenoma pleomorfo recurrente no está estandarizado, pudiendo manejarse con parotidectomía total, seguimiento prolongado y uso de radioterapia adyuvante. Se recomienda no biopsias incisionales y parotidectomía convencional con conservación del nervio facial para evitar en la medida de lo posible recurrencia tumoral.INTRODUCCIóN
El adenoma pleomórfico es el tumor benigno que se encuentra con mayor frecuencia en la glándula parótida1 en 70-80%.2 Se compone de tejido epitelial, con patrones trabeculados, tubulares, sólidos, quístico, papilar compuesto por células mioepiteliales y un estroma derivado de células mioepiteliales modificadas, que puede ser: mixoide, mucoide, hialino, condroide y osteoide.3 Además, posee rasgos histológicos que lo hacen único, dichos rasgos son una cápsula incompleta, pequeñas excrecencias (pseudopodia), que se extienden a los tejidos adyacentes; estas características están relacionadas con su conducta clínica y su alta tasa de recurrencia con el pasar del tiempo.4 El tratamiento del adenoma pleomorfo ha evolucionado con el paso de los años. Entre los primeros cirujanos de glándula parótida están el alemán Johan Heyfelder,5 en 1847, quien preservó el nervio facial durante una parotidectomía. Erichsen,6 en 1869, evitó parálisis facial disecando el tumor a través de incisiones paralelas al tronco principal del VII par. Al cirujano rumano Codreanu7 se le atribuye la primera parotidectomía total con preservación del nervio facial. Senn8 describió por primera vez la técnica conservadora de enucleación de los tumores parotídeos (enucleación intracapsular, tumorectomía), para evitar daño al nervio facial. Se afirma que al inicio del siglo XX y a finales de la década de 1930, el tratamiento del adenoma pleomórfico fue sustancialmente frustrante, debido a la tasa de recurrencia entre 20-45% y a la parálisis facial permanente, causada por la enucleación (tumorectomía);2,9 incluso había recurrencia de hasta 50%.10 Janes11 y Bailey12 propusieron la identificación del tronco principal del nervio facial; como primer paso, antes de la resección de la glándula parótida. Hayes Martin13 concluyó que la mejor manera de evitar un daño permanente al nervio facial era identificando el tronco principal del nervio facial y, luego, realizando la parotidectomía superficial junto a la masa tumoral. Así, desde los años 50, la parotidectomía superficial es el estándar de referencia mundial en el manejo de los tumores del lóbulo superficial de la glándula parótida,14 la tasa de recurrencia disminuyó drásticamente, incluso hasta cero en algunos casos.2,15 La tumorectomía representa alta recurrencia, a menudo multinodular, del adenoma pleomorfo y su manejo quirúrgico es un verdadero reto, ya que está asociada con daño del nervio facial.16 Un apropiado abordaje para el adenoma pleomorfo es imprescindible, no sólo por su potencial de recurrencia, sino también porque va adquiriendo características de malignización lentamente, después de repetidas recurrencias.17 Así que los adenomas pleomorfos, en la práctica quirúrgica contemporánea, ya no son enucleados, y la parotidectomía superficial o total, junto a la disección extracapsular son los tratamientos de elección ante el aparecimiento de neoplasias parotídeas16 y sería la forma más segura de prevenir en un porcentaje aceptable la recurrencia neoplásica.
El propósito de este artículo es mostrar por qué fracasan las tumorectomías parotídeas mostrando sus consecuencias nefastas: el adenoma pleomorfo recurrente, su difícil manejo por multinodularidad y fibrosis, y la posibilidad de malignización después de repetidas cirugías; además, se analizan algunas alternativas del manejo de recurrencias tumorales a nivel mundial. Las tumorectomías continúan realizándose en El Salvador, y se demuestra en el caso clínico de una paciente sometida en dos ocasiones a enucleación intracapsular (tumorectomía) parotídea por otra especialidad quirúrgica, demostrando que la parotidectomía total con conservación del nervio facial, continúa siendo el tratamiento quirúrgico efectivo en tumores primarios de la glándula parótida y en el manejo de recurrencias tumorales.
MATERIAL Y MéTODOS
El presente estudio es un reporte de caso clínico más revisión analítica de literatura, en donde se evalúa el caso de una paciente de 24 años de edad sin antecedentes patológicos, quien se presenta en el año 2008 a un hospital nacional en El Salvador, presentando un nódulo parotídeo en lado derecho de crecimiento lento, no refería dolor, como tampoco presentaba parálisis facial. Fue evaluada por otra especialidad quirúrgica y fue sometida a tumorectomía parotídea bajo anestesia general, se manda pieza quirúrgica a Servicio de Anatomía Patológica, dando como resultado adenoma pleomorfo. En el año 2009 notó un nuevo crecimiento indoloro en sitio de la operación, pero no acudió a tratamiento. Fue hasta 2013 que consulta con la misma especialidad quirúrgica que la trató al inicio y fue sometida a nueva tumorectomía parotídea bajo anestesia general y una nueva recidiva aparece en el 2014, siendo dejada en observación. En el 2017 fue evaluada de nuevo, siendo evidente el crecimiento tumoral, al cual se le realizó punción aspirativa con aguja fina (PAAF), arrojando como resultado adenoma pleomorfo recurrente (residual). En 2018, la paciente fue evaluada por primera vez en la práctica privada de Cirugía Bucal y Maxilofacial en Santa Ana, El Salvador. Se evaluó masa multinodular, no dolorosa, no estaba fijada a los tejidos profundos ni a la piel, existía adecuada movilidad, había coloración normal de la piel sin ulceración, sólo existía cicatriz hipertrófica. No se observó parálisis facial ni movimientos espasmódicos de la musculatura facial. Se evalúa ultrasonografía observando neoplasia del tamaño de 4.6 × 2.2 cm, razón por la cual se programa parotidectomía total bajo anestesia general. Se realizó abordaje de Blair modificado con levantamiento de colgajo de SMAS (sistema músculo-aponeurótico superficial), identificación de tronco principal del nervio facial con resección de lóbulo superficial acompañando toda la masa multinodular y resección de lóbulo profundo, además se resecó piel con cicatriz hipertrófica, por la posibilidad de existir alguna siembra tumoral cutánea. Se coloca dreno Jackson-Pratt, cierre de SMAS con vicryl 3-0 y cierre de piel con grapas y nylon 4-0.
RESULTADOS
La cirugía fue realizada sin complicaciones, fue removida toda la glándula parótida junto a toda la masa multinodular, preservando la integridad del nervio facial, a pesar de no contar con estimulador eléctrico. Durante la primera semana se evaluó a diario, el dreno permaneció 10 días y se retiraron grapas e hilos de nylon. No hubo infección ni dehiscencia de la herida (Figuras 1, 2, 3, 4, 5, 6, 7, 8, 9, 10, 11 y 12). Los primeros 15 días se observó limitación en los movimientos faciales, los cuales se fueron recuperando al finalizar el primer mes, recuperando por completo su mímica facial. Los primeros seis meses se evaluaba mensualmente, luego del primer año, cada seis meses. Hubo adormecimiento de la región preauricular por sección del nervio auricular mayor. A la fecha, son tres años y seis meses de evolución, se evalúa clínica y tomográficamente, no hay parálisis facial, no hay evidencia de recurrencia tumoral, tampoco existe evidencia clínica de síndrome de Frey. Al momento sólo hay cicatriz hipertrófica.
DISCUSIóN
Una de las complicaciones más temidas del adenoma pleomorfo es la posible recurrencia tumoral,2 que puede aparecer después de la primera cirugía, en el intervalo de 7-10 años18 y en un periodo de tiempo más corto después de la tumorectomía.19 Antes de la década de 1940, las recidivas oscilaban entre 20-45% y 50%.10,18-20 Esto se debía a que el tratamiento del adenoma pleomorfo parotídeo era la enucleación intracapsular o tumorectomía.9,19 A partir de los hallazgos de Patey,21 se estimó que una causa de recurrencia eran los pseudópodos o pequeños lóbulos, encontrados por fuera de la presunta cápsula tumoral (pseudocápsula), que durante una enucleación descontrolada pueden desprenderse o dislocarse y ser dejados en el tejido parotídeo normal (recurrencia tumoral uninodular)18 junto a los nódulos satélites.2,17 La ruptura intraoperatoria de la cápsula tumoral con su respectivo derrame de tejido neoplásico en los tejidos adyacentes también es otra causa de recurrencia tumoral (recurrencia tumoral multinodular),19,22,23 similar como sucede con las biopsias incisionales, razón por la cual están indefectiblemente contraindicadas.9,24 A partir de los resultados de Janes,11 Bailey12 y Hayes Martin,13 ya en 1950, y debido al fracaso de la tumorectomía, la parotidectomía superficial o total con preservación del nervio facial se establece como la norma de referencia mundial para el manejo de las neoplasias parotídeas benignas y malignas de bajo grado.2,9,25
Se observó que la parotidectomía superficial reducía dramáticamente las altas tasas de recurrencia que ocurrían con la enucleación simple del adenoma pleomorfo;26 sin embargo, no se eliminan del todo las posibilidades de recurrencia. Se establece en general que en la actualidad hay una tasa de recurrencia hasta debajo de 4%.22,27-29 Las recurrencias tumorales tienen más tendencia a ser multinodulares que un nódulo solitario.30 Algo que podría explicar la alta incidencia de una segunda recurrencia tumoral es que microscópicamente pueden llegar a existir hasta 100 nódulos más pequeños que 1 milímetro,18 predominando en el subtipo mixoide hasta en 80%.3 Dicho subtipo se caracteriza por tener una cápsula incompleta y nódulos satélites, los cuales pueden escapar durante la enucleación y ser dejados en los tejidos.27,29 Muchos estudios señalan que a los pacientes jóvenes se les realizan tratamientos más conservadores, siendo ésta la causa de las recurrencias tumorales en este grupo etario.31 Por eso se justifica la parotidectomía convencional para los adenomas pleomorfos, ya que se observan tasas de recurrencia de cero, como la reportada por Donovan.9 Rodriguez-Bigas15 reportó 0.7% de recidiva que fue un caso de tumorectomía. Maynard32 en una serie de 336 parotidectomías, con seguimiento hasta de 20 años, sólo reporta una recurrencia. Woods33 reportó 86 parotidectomías con seguimiento entre cinco y 13 años y no hubo reporte de recurrencias tumorales ni de parálisis faciales permanentes. O'Dwyer34 reportó 274 parotidectomías en donde hubo nueve recurrencias (3.2%), en el intervalo de 5-20 años, además realizó 34 parotidectomías para tumores recurrentes, de las cuales hubo 10 recurrencias (29%) en el periodo de cinco años, concluyendo que la recurrencia no es común, si se realiza parotidectomía superficial o total para un tumor primario. Stevens35 reportó 100 parotidectomías, tratadas con parotidectomía superficial, de las cuales 72 eran tumores primarios, obteniendo una tasa de cero recurrencias y ningún daño al VII par; los otros 28 pacientes con recurrencia tumoral por tumorectomía y con seguimiento entre 1-15 años; se reportaron cinco recurrencias y cuatro transformaciones malignas. Leverstein2 reportó una tasa de recurrencia de 0.8% de 246 pacientes realizando parotidectomías convencionales y conservadoras, pero ninguna tumorectomía. Papadogeorgakis,36 después de la parotidectomía superficial reporta una tasa de recidiva de 3%.
A causa del riesgo de recurrencia tumoral, un seguimiento por muchos años deberá ser llevado a cabo, ya que hay reportes recientes de recurrencia tumoral después de 15 años.37 Sin embargo, un reporte de State y Grage38 afirma que hasta después de 20 años de estar libre de tumor apareció recurrencia. Se aclara que tanto en las técnicas formales de parotidectomía (parotidectomía superficial y total), como en las conservadoras (parotidectomía parcial superficial y disección extracapsular) existen tasas variables de recurrencia tumoral.22 Y esto es debido a que la cápsula del tumor, sin importar la técnica quirúrgica, se expone hasta en 60% de los casos, cuando una o más ramas del nervio facial está en contacto directo con la cápsula del adenoma pleomorfo, requiriendo enucleación, siendo así la resección en bloque imposible y pudiendo romper la cápsula con respectiva siembra tumoral, explicando así la recurrencia después de una parotidectomía superficial.18,36 Después de una recurrencia neoplásica, se incrementaría la posibilidad de malignización,10 que ha sido reportada hasta en 3.3%.17,39 Una de las mutaciones del adenoma pleomorfo es su transformación en carcinoma ex-adenoma pleomorfo,40 hasta en 1.8-6.2%.28 Dicha malignización no sólo se observa en tumores benignos recurrentes, sino también en neoplasias que no han sido tratadas, dicho porcentaje puede ser de 10% al transcurrir 15 años y de 20% pasados los 30 años.41 Otra adversidad de la cirugía de un adenoma pleomorfo recurrente es que exista un alto riesgo de daño al nervio facial, a causa de la fibrosis alrededor del nervio,19 siendo la parálisis permanente del nervio facial el principal riesgo al tratar adenomas pleomórficos recurrentes.31 A causa de la complejidad del problema se podrían definir tres abordajes para las recurrencias tumorales:31
- 1. Escisión radical con sacrificio del nervio facial, con su alta morbilidad postoperatoria.
- 2. Resección con disección y preservación del nervio facial, junto a la escisión cicatricial de la primera cirugía.18 Aunque la preservación del nervio facial, en este contexto, se podría relacionar a altas tasas de recurrencia.
- 3. La radioterapia adyuvante, recomendada por muchos autores como una modalidad de rutina parece erradicar residuos microscópicos.
Hay evidencia de que la radioterapia en pacientes que no son aptos para cirugía y la administrada en el postquirúrgico, ante una incompleta remoción del adenoma parotídeo y en la recurrencia multinodular, puede mejorar el control de la enfermedad.3,18,42 Samson43 reportó 94% libre de recidiva tumoral con preservación del nervio facial y radioterapia adyuvante con un seguimiento de 5.9 años. En otras series retrospectivas se reporta un mejor control local con cirugía y radioterapia que sólo la cirugía, hasta en 94% después de 20 años.18,44 En ausencia de radioterapia postquirúrgica, la recurrencia tumoral fue de 32.5% después de la primera cirugía, 7.1% después de la segunda cirugía y 1.6% después de la tercera.45 Pero también existe alguna renuencia respecto a la radioterapia, ya que puede inducir a un segundo tumor maligno en el tejido glandular remanente o en otros órganos de cabeza y cuello.17 También transformación maligna dentro del adenoma pleomorfo recurrente, producto de un posible efecto estimulador de la radioterapia.3 Por lo tanto, un seguimiento a largo plazo es necesario, independientemente del abordaje realizado, ya que la posibilidad de una segunda recurrencia después de uno, dos, cinco, 10 y 15 años fue estimado 16, 23, 42, 60 y 75%, respectivamente.46
CONCLUSIONES
El manejo de la recurrencia del adenoma pleomorfo parotídeo no tiene un protocolo concluyente, sin embargo, hay recomendaciones precisas como:
- 1. La observación de la recurrencia neoplásica en pacientes ancianos o con enfermedades crónicas y en casos seleccionados esperar a que lesiones pequeñas crezcan: "esperar y ver".
- 2. Evaluar con resonancia magnética, ya que es la imagen de elección en las recurrencias tumorales del adenoma pleomorfo.18
- 3. Inexorablemente, preservación de la integridad del nervio facial, ya que haciéndolo produciría una tasa de recurrencia baja de 15%, la radioterapia sería útil en estos casos, sobre todo en recurrencia multinodular.
- 4. El riesgo de daño nervioso permanente es de 15% en la primera reoperación y 30% en la segunda, por tanto, es imprescindible el uso de estimulador eléctrico, ya que podría evitar un daño del nervio facial permanente.
- 5. La tasa de malignización en la práctica es baja y su desarrollo es principalmente por múltiples intervenciones, ya sean quirúrgicas o radioterápicas. También, Witt,18 Samson43 y Kerawala3 abogan por radioterapia adyuvante, sin olvidar la posibilidad de estigmas cutáneos, xerostomía, osteoradionecrosis, otitis y riesgo de aparecimiento de un segundo tumor como carcinoma de células escamosas y fibrosarcomas.
- 6. Stennert y su equipo47 recomiendan que sin importar la recurrencia, ya sea nodular o multinodular después de una parotidectomía superficial, sea tratada con parotidectomía total, ya que puede reducir pero no prevenir en su totalidad los residuos microscópicos dejados en la cirugía.
- 7. Piorkowsky48 menciona el sacrificio del nervio facial cuando hay múltiples recurrencias o cuando ha fallado la radioterapia, incluso así no se puede asegurar que no habrá recurrencia.
- 8. La recurrencia multinodular produce una recurrencia subsecuente de 45% sólo cirugía y hasta 4% cirugía y radioterapia. La recurrencia uninodular con radioterapia adyuvante con cirugía o sin ella, produce una tasa de recurrencia de 15%.
- 9. Se debe asegurar, en la medida de lo posible, el éxito en la primera cirugía del adenoma pleomorfo, como mencionó O'Dwyer:34 la recurrencia no es común, si se realiza parotidectomía superficial o total para un tumor primario.
La tumorectomía parotídea continúa siendo realizada en la actualidad en El Salvador, a pesar que desde la década de 1950 la parotidectomía superficial y/o total con preservación del nervio facial quedó establecida como el estándar de oro para el manejo de neoplasias benignas y malignas de bajo grado de la glándula parótida.9,15 El fracaso de este caso clínico fue por la tumorectomía practicada en dos ocasiones, ya que hubo recurrencia tumoral con diseminación multinodular en la periferia, en las dos ocasiones la recurrencia apareció al año de operada. A la fecha, la parotidectomía total con preservación del nervio facial, ha ofrecido resultados favorables, no vistos en los tratamientos anteriores y con 42 meses de evolución no hay parálisis facial, no hay síndrome de Frey, no existe evidencia clínica ni tomográfica de recurrencia tumoral, aunque se deberá dar seguimiento por muchos años. Por estas razones adversas Rodriguez-Bigas,15 refiere que la tumorectomía debe ser condenada por sus resultados ignominiosos y nefastos. La relativa baja incidencia del adenoma pleomorfo recurrente menos del 4%, el seguimiento clínico por muchos años y el no concluyente uso de radioterapia adyuvante, hace que el conocimiento profundo de todos los aspectos de esta enfermedad sea un alto desafío.
REFERENCIAS (EN ESTE ARTÍCULO)
Valstar MH, Ridder M, van den Broek EC, Stuiver MM, van Dijk BAC, van Velthuysen MLF, et al. Salivary gland pleomorphic adenoma in the Netherlands: A nationwide observational study of primary tumor incidence, malignant transformation, recurrence, and the risk factors for recurrence. Oral Oncol. 2017; 66: 93-99.
AFILIACIONES
1 Cirujano Bucal y Maxilofacial, Hospital Nacional "San Juan de Dios" de Santa Ana. Presidente de la Asociación Salvadoreña de Cirugía Bucal y Maxilofacial. El Salvador.
CORRESPONDENCIA
Ludwing Manuel Alfredo Méndez Fuentes. E-mail: ludwingmendezzmaxilo@gmail.comRecibido: 25/09/2021. Aceptado: 12/10/2021